1 行为。基因。2001年5月31日:317-24
PMID 11699604
标题 ZIC1和ZIC2突变小鼠的行为异常:作为人类神经系统疾病的模型的含义。
抽象的 ZIC1ZIC2编码在背部神经管及其衍生物中表达的紧密相关的锌指蛋白。在先前的研究中,我们表明纯合子ZIC1无效突变(ZIC1- / - )导致小脑畸形与严重的共济失调,而全脑脑和脊柱裂的纯合子发生在纯合子中发生ZIC2敲低突变(ZIC2KD/KD)。由于人ZIC2单倍症是造成全脑脑的原因,因此ZIC2KD/KD小鼠被认为是人类全脑脑的动物模型。在这项研究中,ZIC1在杂合子中研究了ZIC2突变小鼠(ZIC1- /+或ZIC2KD/+),并且在自发的运动活性,固定杆(固定杆)中发现明显异常(ZIC1- /+),声学惊吓反应和预硫化抑制测试(ZIC2KD/+)。异常ZIC1- /+小鼠可以部分解释,部分由小脑前害虫发育不全引起的低鼻症,这些小鼠被认为是乔伯特综合征的模型。相反,ZIC2KD/+小鼠的感觉运动门控异常可能归因于背部前脑的假定异常,该异常在ZIC2KD/KD小鼠中受到了强烈影响。ZIC2KD/+小鼠可以用作涉及感觉运动门控异常的疾病的模型,例如精神分裂症
SCZ关键字 精神分裂症
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